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ABORLccfRevista Brasileira de Otorrinolaringologia

Relato de Caso (39 CBO)

SÍNDROME DE KARTAGENER..

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Kartagener Syndrome..
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Autores:

HUDSON SEBASTIÃO OLIVEIRA DUTRA..

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Daniele Gomes Rodrigues Teixeira Vieira..

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Fernando Rodrigues Marques Lemos..

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Leonardo Martins Guimarães..

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Maria Elisa da Cunha Ramos..

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(Doutora em Otorrinolaringologia pela Universidade de São Paulo..
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Palavras-Chave
Kartagener, Infertilidade, Rinossinusite, Bronquiectasia..

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Resumo
A Síndrome de Kartagener (SK) é uma afecção hereditária rara. Caracteriza-se pela disfunção do transporte mucociliar ao longo das vias respiratórias, permitindo infecções respiratórias recorrentes, como rinossinusites e bronquiectasias. Na sua expressão completa, é acompanhada de situs inversus e infertilidade. Desafio constante para o otorrinolaringologista, pois as rinosinusites de repetição associadas à polipose nasal são de difícil tratamento. Neste trabalho será apresentado um caso clínico, com discussão dos exames complementares úteis no diagnóstico clínico da SK, e da importância da suspeição diagnóstica desta afecção para um tratamento direcionado e efetivo..

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Keywords
Kartagener, Infertility, Chronic sinusitis, Bronchiectasy..

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Abstract
The Kartagener's syndrome (SK) is a rare hereditary disease. It is characterized for the damage of mucociliary transport of the respiratory system, allowing recurrent infections, mostly rhino-sinusitis and bronchiectasys. In its complete expression, it is followed of situs inversus and infertility. Constant challenge for the otorhinolaryngologist, therefore the rinosinusites of repetition associates to polipose nasal are of difficult treatment. In this paper, a clinical case will be presented, with quarrel of the useful complementary examinations in the clinical diagnosis of the SK, and the importance of the diagnostic suspicion of this affection for a directed and effective treatment..

 

Instituição: Hospital Universitário Antônio Pedro - Universidade Federal Fluminense

Suporte Financeiro:

 

Introdução

 

A Discinesia Ciliar Primária (DCP) implica em diminuição ou total ausência da mobilidade ciliar, podendo resultar em sinusites de repetição, bronquite crônica, bronquiectasias e infertilidade masculina (1). O termo síndrome de Kartagener (SK), doença de caráter hereditário, aplica-se a esta síndrome quando acompanhada por infertilidade e dextrocardia ou situs inversus (2).

As infecções nasossinusais de repetição, por sua freqüência e severidade, induzem à polipose nasossinusal de forma precoce; a bronquite crônica, obstrutiva, induz à bronquiectasia e áreas de atelectasia pulmonares, sendo essas afecções prevalentes na puberdade.

O situs inversus, localização em imagem-espelho do átrio cardíaco (dextrocardia) e das vísceras abdominais, ocorre em aproximadamente 50% dos casos.

A SK, por ser uma afecção que atinge a maioria das células ciliadas do organismo, também pode afetar os cílios e a mobilidade ciliar dos espermatozóides, induzindo à infertilidade masculina. Entretanto, os espermatozóides dos portadores da SK podem apresentar, em mais de 50% de sua população, mobilidade presente, porém anômala(3).

O diagnóstico clínico da SK é feito pela elevada freqüência e/ou cronicidade das infecções do trato respiratório; pelo situs inversus; enfisema e bronquiectasia; e pelos comprometimentos do clearence mucociliar nasal e da função pulmonar(4).

Atualmente, como exames complementares para confirmação diagnóstica, além do RX de tórax e Tomografia Computadorizada (TC) de tórax e abdome, podem ser feitos exames que avaliam a ultraestrutura ciliar, a função mucociliar nasal e prova de função pulmonar.

O interesse da Otorrinolaringologia na SK consiste na possibilidade de tratamento específico das rinossinusites de repetição e/ou crônicas, e na otimização do diagnóstico e tratamento clínico-cirúrgico desta afecção.

 

Caso Clínico

 

C. A. B, sexo masculino, 32 anos de idade, casado, recepcionista, maratonista, com história de episódio súbito de cegueira em olho esquerdo há cinco meses durante ida para o trabalho. Relata pneumonia e sinusite de repetição desde a infância e que a esposa tem "dificuldade para engravidar". Nega etilismo ou tabagismo.

Nega trauma ocular ou uso de medicamentos na época do ocorrido. Encontra-se em acompanhamento oftalmológico e neurológico, onde foi submetido à TC de tórax e abdome, que evidenciaram dextrocardia, bolha gástrica a direita e pulmões hiperinsuflados sugestivos de enfisema pulmonar. Refere ter sido submetido a antibioticoterapia por longa data desde o referido episódio. Está em pulsoterapia há três meses, porém sem melhora do quadro. Apresenta exame físico sem anormalidades.

Solicitada TC de seios paranasais, que revelou  .........

O espermograma apresentou vitalidade e motilidade presentes, porém anômalas.

Diante do quadro clínico e dos exames complementares, confirma-se clinicamente o diagnóstico da Síndrome de Kartagener.

 

Discussão

 

A Síndrome de kartagener é frequentemente subdiagnosticada , no caso o paciente apresentava episódios de sinusite e pneumonia de repetição desde a infância  . Foi encaminhado a otorrinolaringologia  para avaliação de possível quadro ocular ter tido sua origem  através de complicação sinusal (5)  . É descrito  inflamação orbitária como complicação regional de sinusite , principalmente  etmoidal . Após realização e análise  de TC e RNM  não foi detectado sinais de inflamação em limites orbitários  .         

 

Comentários Finais

 

Diante de casos de rinosinusites de repetição associadas ou não a polipose nasal, o otorrinolaringologista deve estar atento quanto à possibilidade diagnóstica da discinesia ciliar primária e/ou SK. Apesar de descrito a inflamação orbitária como complicação de sinusites  , não foi possível estabelecer relação do quadro do paciente como complicação sinusal (5) . A correta suspeição e o diagnóstico desta afecção possibilitarão melhor planejamento para um tratamento direcionado e efetivo.

RX de tórax PA
Imagem 1
dextrocardia , pulmäes hiperinsuflados

Tomografia Computadorizada dos seios paranasais corte axial
Imagem 2
Presen‡a de velamento dos seios maxilares bilateralmente

Suplemento
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O trabalho acima corresponde a versão originalmente submetida pelo autor.